引言

老年男性，先後出現雙側不明原因血性胸腔積液，反覆胸腔穿刺、活檢及PET-CT未能明確診斷，嘗試各種抗生素、激素治療無效，繼而咯血，肺內出現「溶解樣」改變，胸腔積液變為黑色，診斷上如何突破？治療上有那些經驗？希望透過以下病例帶給讀者一點啟示。

病情介紹

患者男，71歲，因「間斷胸悶、氣短7月餘，咳嗽、咳痰、咯血20余天」

於2021年3月16日入中日友好醫院呼吸與危重症醫學科二部。患者7月餘前（2020年8月）無明顯誘因出現胸悶、氣短，偶有咳嗽，咳少量白痰，無發熱、胸痛、咯血，外院查血常規：WBC7。98×10⁹/L，N3。81×10⁹/L，LYM3。25×10⁹/L，EOS0。26×10⁹/L，PLT447×10⁹/L；血沉39mm/L；CRP12。1mg/L；PCT0。12ng/mL；

胸腔超聲及胸片提示「大量胸腔積液」

，行胸腔置管，引流出黑紅色胸腔積液，

胸水常規：外觀紅色，比重1.028，細胞總數460306/mm³，有核細胞數1700/mm³，中性粒細胞42.3%，淋巴細胞57.7%，胸水生化：總蛋白定量31.5g/L，糖3.54mmol/L，ADA21U/L，LDH827IU/L

；多次細胞學未找見瘤細胞；胸膜活檢病理：間質纖維組織增生，局灶粉染纖維素樣變性，伴淋巴細胞、漿細胞及嗜酸性粒細胞浸潤。PET-CT（2020-8-20）：右側胸膜增厚，局灶代謝較高；縱隔內及肺門多髮結節，部分可見放射濃聚，右肺中下葉斑片狀高密度影。於胸膜增厚處再次活檢，病理：間質急慢性炎細胞浸潤，伴化膿、壞死，局灶泡沫樣組織聚集。複查胸部CT（2020-9-4）示右肺中下葉斑片狀高密度影，右側胸腔積液（圖1）。給予頭孢噻肟2g tid、舒巴坦鈉1g bid、左氧氟沙星0。4gqd抗感染14天。患者住院期間間斷髮熱，體溫最高38℃，無畏寒、寒戰、盜汗，胸水引流後呼吸困難好轉。當地予利福平、異煙肼、乙胺丁醇、吡嗪醯胺、左氧氟沙星試驗性抗結核治療11天，複查肝功能，ALT108U/L、AST116U/L，停用抗結核藥物並保肝治療。6月前（2020-9-22）再次就診於某結核專科醫院，血常規：ESO1。89×10⁹/L，EOS（%） 22。5%，HGB100g/L，PLT508×10⁹/L，D-dimer：4。35ug/ml，ANA、ANCA、風溼三項、免疫球蛋白+補體C3、C4、抗雙鏈DNA抗體均陰性，胸部CT示右肺中下葉斑片狀高密度影吸收，右側胸腔積液較前減少（圖2），予莫西沙星400mgqd抗感染治療8天，再次胸腔置管引流出深咖啡色胸水，

胸水常規：外觀咖啡色，比重1.018，PH7.0，細胞總數100/mm³；胸水生化：總蛋白10.6g/L，LDH180IU/L，ADA12.1U/L。

PPD試驗（++），血T-SPOT（+），血沉82mm/h。第三次胸膜活檢切片會診示橫紋肌、脂肪、增生纖維結締組織、炎性肉芽組織增生，伴炎性細胞浸潤，部區域可見多量嗜酸性粒細胞聚集，嗜酸性肉芽腫待除外。給予甲潑尼龍片32mgqd po（每半月減1片），拔除胸腔引流管出院。共口服激素1個半月，患者胸悶、氣短有所緩解，咳嗽、咳痰無變化。

患者入院前4月（2020年11月）曾有短暫腹痛，腹盆CT（2020-11-10）示腹盆腔積液，肝門區及腹腔囊狀低密度影（圖3）。血澱粉酶升高，停用甲潑尼龍片，禁食、抑酶等治療後好轉。2月餘（2021年1月）前患者胸悶、氣短加重，就診於外院查胸腔超聲（2021-01-05）示雙側胸腔積液（左側為著），再次加用甲潑尼龍16mgqd po×8天，2021-1-14更換為曲安西龍16mgqdpo×12天，氣短症狀進行性加重，胸部CT（2021-1-18）示右肺條索影，右側少量胸腔積液，左側大量胸腔積液（圖4），予胸腔穿刺引流，為黑紅色胸水，共引流3000ml，帶管出院。出院後引流約900ml胸水，活動後仍有氣短，1月餘前（2021年1月27日）再次就診於某結核病專科醫院，停用激素，查胸部CT（2021-1-27）示右側胸膜增厚，左側葉間胸腔積液、縱隔囊腫（圖5），繼續引流胸水，胸水細胞學分類：嗜酸細胞0% 間皮細胞30% 上皮細胞0% 中性粒細胞5% 淋巴細胞65%。患者間斷咳嗽加重，咳白痰，複查胸部CT（2021-2-7）示縱隔混雜密度影較2021-1-27增多（圖6），予拉氧頭孢1gq12h抗感染，經胸水引流後，氣短好轉，出院後繼續口服曲安西龍16mgqd po。

20余天前（2021年2月20）出現咳嗽、咳痰、咯血，為血痰，呈鮮紅色，每日約50ml，再次就診於當地，複查胸部CT示左肺下葉實變，部分結構破壞，可見囊腔及液平；食管下段管壁增厚；上段食管後方囊性佔位；雙側胸腔積液（圖7），停用激素，血常規示WBC15。34×109/L，EOS0。09×109/L，Hb74g/L，PLT784×109/L；PCT0。15ng/ml；CRP53。8ml/L 。給予美羅培南1gq8h抗感染、止血、補鐵、補充白蛋白等治療，效果不佳。CTPA示各級肺動脈未見血栓形成。經驗性抗感染及對症支援治療，2021-2-26加用甲潑尼龍60mg qd po（40mg早，20mg晚）×7天，減量至20mgbidpo至今。腹部增強CT（2021-3-4）示食管下段食管瘻並後縱隔、腹腔內腹膜後感染，腹腔內及腹膜後包裹性積液（圖8）。胃鏡（2021-3-6）示反流性食管炎，非萎縮性胃炎。支氣管鏡檢查（2021-3-11）示鏡下未見明顯異常。BALFNGS（2021-3-12）：變異白蟻菌（6reads）、屎腸球菌（3reads）、煙麴黴（19reads）。複查胸部CT示左肺下葉磨玻璃影較前有所吸收，可見片狀實變及肺結構破壞（圖9）。為求進一步診治來我院。

患者發病以來體重下降10kg。

既往高血壓病史，左下肢股骨頭壞死（外傷），左髂總靜脈血栓，曾行「取栓術」，於左髂總靜脈植入支架1枚，吸菸指數800支年，飲白酒40餘年，250g/d，戒酒7月。

入院查體：

T 36。5℃，P 96次/分，R 20次/分，BP 126/97mmHg，SpO2（未吸氧）97%，神清，精神可，查體配合；左肺呼吸音偏低，左肺可聞及溼羅音，右肺未聞及乾溼囉音；心率96次/分，律齊；腹軟，無壓痛、反跳痛及肌緊張；雙下肢無水腫。

輔助檢查：

圖1：2020-9-4胸部CT：右肺中下葉斑片狀高密度影，右側胸膜增厚、胸腔積液。

圖2：2020-9-29胸部CT：右肺中下葉斑片狀高密度影吸收，右側胸腔積液較前減少。

圖3：2020-11-10腹盆CT：腹盆腔積液（藍色橢圓），肝門區及腹腔囊狀低密度影（紅色圓）。

圖4：2021-1-18胸部CT：右肺條索影，右側少量胸腔積液，左側大量胸腔積液。

圖5：2021-1-27胸部CT：右側胸膜增厚，左側葉間胸腔積液（紅色橢圓）、食管壁增厚，上段食管後方囊性佔位（藍色箭頭）。

圖6：2021-2-7胸部CT：後縱隔混雜密度影明顯增多（藍色箭頭所指），右側胸腔積液較前增多。

圖7：2021-2-20胸部CT：左肺下葉實變，部分結構破壞，可見囊腔及液平（藍色箭頭所指）；食管下段管壁增厚。

圖8：2021-3-4腹部增強CT：後縱隔、腹腔內腹膜後感染，腹腔內及腹膜後包裹性積液（藍色橢圓）。

圖9：2021-3-14胸部CT：左肺下葉磨玻璃影較前有所吸收，可見片狀實變及肺結構破壞。

入院診斷

1、左肺陰影性質待查；2、雙側胸腔積液性質待查；3、縱隔囊腫性質待查；4、腹腔積液性質待查；5、高血壓2級，很高危；6、反流性食管炎；7、慢性非萎縮性胃炎；8、左側股骨頭壞死；9、左髂總靜脈支架植入術後。

入院後2021-3-17查血常規：

WBC23×10⁹/L，NEUT20。98×10⁹/L，LYMPH2。4×10⁹/L，HGB98g/L↓，PLT443×10⁹/L；PCT2。05ng/ml，CRP＞200mg/L，血沉：51mm/h細胞因子十二項：IL-6152。72pg/ml；

胰功（血）：脂肪酶794U/L，血澱粉酶425IU/L；

治療：第一階段（03-16至03-19）：

（1）抗感染治療：入院白細胞、PCT、CRP明顯升高，結合外院病原學，伏立康唑（200mgq12h），萬古黴素（1gq12h），哌拉西林他唑巴坦（4。5gq8h）；（2）激素減量：甲潑尼龍片20mg日一次（逐漸減量）；（3）支援治療：抑酸，補鈣。

2021年3月18日支氣管鏡檢查（2021-3-18）：鏡下未見明顯異常（圖11），

支氣管肺泡灌洗檢查，胰功（BALF）：脂肪酶11585U/L，澱粉酶1853IU/L

；BALF病原：細菌、真菌、抗酸、弱抗酸塗片，Gene-Xpert，十二項呼吸道病原體核酸檢測，細菌、真菌培養均為陰性，BALF人鉅細胞病毒核酸檢測、EB病毒核酸檢測均為陽性。BALFNGS：人單純皰疹病毒1型10532reads，人皰疹病毒7型25reads，屎腸球菌11reads，麴黴菌4reads。麴黴菌IgG抗體檢測：134。16AU/mL（參考值＜125）。

圖10：支氣管鏡檢查鏡下表現

2021-03-18左側胸腔穿刺置管引流，胸水為黑紅色（圖11）。

圖11：胸腔引流液。

胸水常規：外觀黑紅色，黎式試驗（+），比重1.022，細胞總數滿視野，有核細胞數滿視野，單核6%；多核94%。胸水生化：總蛋白定量27.7g/L，糖4.56mmol/L，氯101mmol/L，ADA62U/L，LDH4484IU/L。胰功（胸水）：脂肪酶8646U/L，澱粉酶48775IU/L。

胸水病原學：細菌、真菌、抗酸、弱抗酸塗片陰性，細菌、真菌培養、Gene-Xpert（-）陰性，血T-Spot陰性。

治療調整：第二階段（03-19至03-30）：

（1）抗感染治療：無G+球菌及真菌感染證據，不除外吸入性因素，停萬古黴素、伏立康唑，繼續哌拉西林他唑巴坦鈉（4。5gq8h）；（2）禁食，腸外營養；（3）生長抑素泵入；（4）PPI抑酸；（5）激素減停。

2021年3月23日胸腹部增強CT示胰腺假性囊腫-縱隔-左側胸腔瘻；食管周圍明顯腫脹；左中下肺斑片狀密度伴實變，可能合併化學性肺損傷；雙肺氣腫，雙肺結節，雙側胸膜增厚，雙側少量胸腔積液；左側後腹膜包裹性積液，不除外假性囊腫（圖12）。

圖12：2021-3-23胸腹部增強CT。

2021年3月24日MRCP示胰體前方異常訊號（綠色橢圓），胰尾周圍、脾臟周圍及左側腹膜後包裹性積液可能（藍色橢圓）；膽囊腺肌症不除外；雙腎周圍滲出；左側胸腔積液；左肺異常訊號（圖13）。

圖13：2021-3-24 MRCP可見胰腺假性囊腫竇道通向胸腔（紅色箭頭）。

2021年3月26腹膜後包裹性積液穿刺引流，外觀黑色糊狀液體（圖14）。

圖14：B超引導下腹膜後包裹性積液穿刺引流液。

胰功（腹水）：脂肪酶316U/L，澱粉酶598IU/L。

細菌、真菌、弱抗酸、抗酸塗片陰性，無菌體液培養（需氧+厭氧）陰性。

治療：第三階段（03-31至04-07）：

（1）ERCP、主胰腺管支架植入術+空腸管留置術；（2）抗感染治療：哌拉西林他唑巴坦4。5gq8h；（3）腸內營養：伊力佳1000mlqd；（4）PPI抑酸。

為治療胰腺假性囊腫，於2021年3月31日全身麻醉下行內鏡逆行胰膽管造影（ERCP，圖15），術中可見造影劑經囊腔流至左側胸腔，導絲引導下擴張管擴張，後留置胰管支架進入囊腔，造影劑及胰汁引流通暢。留置經鼻空腸營養管。

圖15：ERCP，藍色箭頭為囊腔，紅色箭頭為造影劑流至胸腔的路徑

經禁食、腸外營養、生長抑素泵入、PPI抑酸、抗感染、積液引流等治療，胸腔積液、腹腔積液明顯減少，複查血澱粉酶將至正常、脂肪酶明顯降低（表1），白細胞、PCT、CRP降至基本正常（表2，表3）。

表1：澱粉酶、脂肪酶的變化

表2：血常規的變化

表3：炎症指標的變化

術後患者無發熱、腹痛、嘔血、便血等併發症，胸腔及腹腔引流液消失，給予拔除引流管，逐漸過度至鼻飼空腸內營養，2021年4月6日複查胸部CT（圖16），停用抗生素。

圖16：2021-4-6胸部CT較2021-3-23對比左肺斑片狀密度及實變有所吸收。

患者好轉出院。患者出院後3月內未再出現呼吸困難、咳嗽、咳痰，體重增加5kg，2021年6月20日複查胸部CT示左肺斑片狀密度及實變較2021-4-6片明顯吸收好轉（圖17），於門診拔除空腸營養管，恢復經口進食，計劃擇期複查ERCP。

圖17：2021-6-20胸部CT。

出院診斷

1、慢性酒精性胰腺炎

胰腺假性囊腫-縱隔-胸腔瘻

胰源性胸腔積液

化學性肺損傷

胰源性腹腔積液

2、高血壓2級，很高危

3、貧血

4、低蛋白血癥

5、反流性食管炎

6、慢性非萎縮性胃炎

7、左側股骨頭壞死

8、左髂總靜脈支架植入術後

討論

胰胸膜瘻（Pancreaticopleural Fistula，PPF）較少見，早期診斷困難甚至誤診

［2］。慢性胰腺炎出現胰瘻者僅3％～7％，包括胰源性胸腔積液和腹腔積液［1］。胰胸膜瘻是胰腺假性囊腫或胰管破裂導致胰液外溢，與腹膜後相通，透過淋巴管、主動脈或食管裂孔進入縱隔，形成胸腔與胰腺或假性囊腫相通的瘻管。胰腺內瘻是指胰管與腹腔、胸膜腔或其他空腔臟器相通，它的形成是慢性胰腺炎的少見併發症，最常歸因於酒精性胰腺炎［3，4］，少數情況下，可引起胸腔積液，主要特點是反覆發作的大量胸腔積液，主要診斷依據是胸腔積液中澱粉酶明顯升高［5，6］。胰胸膜瘻合併肺損傷極為罕見，文獻檢索發現有慢性胰腺炎併發PPF、酶促胸腔積液、肺膿腫的個案報道［7］。本例患者因反覆出現大量胸腔積液合併肺損傷收入我科，該患者既往有40餘年大量飲酒史，但平素無典型腹痛、腹脹等胰腺病變的症狀，慢性胰腺炎較隱匿。入院後血清澱粉酶增高，予以支氣管肺泡灌洗、胸腔穿刺，BALF、胸水澱粉酶及脂肪酶明顯升高，BALF病原學檢查未發現致病菌，支援胰源性化學性肺損傷、胰源性胸腔積液診斷。患者胸腔積液呈黑色，院外亦反覆出現黑色或咖啡色胸腔積液，有報道稱大量的黑色胸腔積液可能是胰腺假性囊腫的罕見併發症［8］。故當患者存在長期飲酒，反覆發作的大量胸腔積液，尤其是黑色胸腔積液，應高度懷疑胰腺假性囊腫胸膜瘻，早期完善胸腔積液澱粉酶及脂肪酶等檢查十分必要。研究示胸腹CT發現胰腺縱隔瘻的敏感性約50％，MRCP靈敏度高達80％，是識別胰腺胸膜瘻的最佳非侵入性檢查［10］。本例患者透過胸腹部增強CT、MRCP進一步從解剖上明確了胰腺胸膜瘻。病例報道發現，早期ERCP是治療PPF的一種有效且相對安全的治療選擇，可以避免手術［9］。因胰管支架存在堵塞或脫落風險，需儘可能延長空腸營養管鼻飼餵養時間。

該病例仍需要進一步隨訪觀察長期預後。

在診治不明原因胸腔積液時，應注意查胸腔積液澱粉酶、脂肪酶，應仔細採集病史，注意有大量飲酒史及伴腹痛、腹脹等消化道症狀，以早期診斷胰腺假性囊腫胸腔瘻。

參考文獻

（可上下滑動瀏覽）

［1］ Chebli JMF， Gaburri PD， de Souza AFM， et al。 Internal pancreatic fistulas： proposal

of a management algorithm based on a case series analysis。 J ClinGastroenterol

2004；38：795–800。DOI：10。1097/01。mcg。0000139051。74801。43。

［2］ Uchiyama T， Suzuki T， Adachi A， et al。 Pancreatic pleural effusion： case report and review of 113 cases in Japan。 Am J Gastroenterol。 1992 Mar；87（3）：387-391。

［3］Bustamante Bernal MA， Gonzalez Martinez JL， Ortiz A， etal。 Recurrent Pleural Effusion Secondary to a Pancreatic-Pleural Fistula Treated Endoscopically。 Am J Case Rep。 2017 Jul 5；18：750-753。DOI： 10。12659/ajcr。903925。

［4］ Chebli JM， Gaburri PD， de Souza AF， et al。 Internal pancreatic fistulas： proposal of a management algorithm based on a case series analysis。 J ClinGastroenterol。 2004 Oct；38（9）：795-800。DOI： 10。1097/01。mcg。0000139051。74801。43。

［5］ Dhebri AR， Ferran N。 Nonsurgical management of pancreaticopleural fistula。 JOP。 2005 Mar 10；6（2）：152-161。

［6］ Machado NO。 Pancreaticopleural fistula： revisited。 DiagnTherEndosc。 2012；2012：815476。DOI： 10。1155/2012/815476。 Epub 2012 Jan 31。

［7］ Nikolay Y。 Kokhanenko，Alexey A。 Kashintsev，Andrey A。 Bobylkov，etal。Staged Interventional and Surgical Treatment of Patient with Chronic Pancreatitis Complicated by Pancreaticopleural Fistula with Lung Abscesses。Am J Case Rep， 2020； 21： e922195。DOI： 10。12659/AJCR。922195。

［8］ Guo F， Wu J， Peng Y， et al。 Black pleural effusion due to pancreatic pseudocyst： A case report。 Medicine （Baltimore）。 2017 Dec；96（50）：e9043。DOI： 10。1097/MD。0000000000009043。

［9］ KordValeshabad A， Acostamadiedo J， Xiao L，et al。Pancreaticopleural Fistula： A Review of Imaging Diagnosis and Early Endoscopic Intervention。 Case Rep Gastrointest Med。 2018 Aug 19；2018：7589451。DOI： 10。1155/2018/7589451。

［10］ MaterneR，VranckxP，PaulsC，etal。Pancreaticopleural fistula： diagnosis with magnetic resonance pancreatography。 Chest。 2000 Mar；117（3）：912-4。DOI： 10。1378/chest。117。3。912。

作者簡介

許建平

碩士，專業為呼吸內科，主治醫師，於感染性疾病科工作8年，參與省科技廳立項一項，發表核心期刊論文一篇。

王夏珍

醫學碩士，2014年畢業於哈爾濱醫科大學，2014年於長治市人民醫院參加工作於今。2020年參加呼吸與危重症醫學專科醫師規範化培訓，中日友好醫院PCCM 第1年學員。

崔曉敬

醫學博士，中日友好醫院呼吸中心呼吸與危重症醫學科主治醫師，2018年透過呼吸與危重症專科醫師考核 。北京防癆協會臨床分會委員，中國防癆協會中西醫結合分會委員，全國結核綜合質控專家委員會委員。

作者：許建平、王夏珍、崔曉敬；審校：王一民

本文完

排版：Jerry

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